Kystes épidermoïdes intracrâniens : entités bénignes à comportement malin : expérience de 36 cas

Rapports scientifiques volume 13, Numéro d'article : 6474 (2023) Citer cet article

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Les kystes épidermoïdes intracrâniens sont des inclusions ectodermiques bénignes à croissance lente qui représentent moins de 1 % de toutes les tumeurs intracrâniennes. Nous avons revu rétrospectivement 36 de ces cas pour évaluer les caractéristiques démographiques, les manifestations cliniques, la distribution anatomique, la prise en charge chirurgicale et les résultats du traitement de ces tumeurs. De plus, nous avons cherché à identifier la relation entre la localisation médiane ou paramédiane de la tumeur de la citerne et les paramètres cliniques, tels que le risque de récidive, la durée d'hospitalisation et les taux de complications postopératoires. Les symptômes neurologiques les plus fréquemment observés étaient les céphalées passagères (77,8 %), les étourdissements (36,1 %), la paralysie du CN VII (19,4 %), les difficultés auditives du CN VIII (19,4 %) et les signes cérébelleux (19,4 %). Les abords chirurgicaux les plus courants étaient les abords rétrosigmoïdien (36,1 %), sous-frontal (19,4 %) et télovélaire (19,4 %) ; la résection totale brute était réalisable dans 83,3 % des cas. Le taux de complications postopératoires était de 38,9 %. Les tumeurs étaient plus fréquemment retrouvées dans les citernes paramédianes (47,2 %), suivies des citernes médianes (41,6 %). L'analyse multivariée a révélé que l'hydrocéphalie postopératoire et l'âge < 40 ans étaient des facteurs pronostiques de récidive tumorale. La localisation médiane de la tumeur était un facteur de risque de présence d'hydrocéphalie symptomatique à la fois en préopératoire et en postopératoire, augmentant la probabilité d'une hospitalisation prolongée (> 10 jours). Malgré leur caractère histopathologique bénin, ces tumeurs ont une résonance clinique importante, avec un taux élevé de complications postopératoires et un degré de récidive amplifié par le jeune âge et l'hydrocéphalie.

Les kystes épidermoïdes sont des kystes d'inclusion congénitaux bénins qui, dans de rares cas, peuvent survenir par voie intracrânienne, représentant environ 0,3 à 1,8 % des tumeurs intracrâniennes primitives1. Bien qu'appelées kystes, ces tumeurs « nacrées » sont solides et entourées d'une capsule de collagène qui peut s'infiltrer le long des espaces remplis de LCR (liquide céphalo-rachidien)2,3. La croissance tumorale est entraînée par la division de l'épithélium pavimenteux stratifié tapissant sa cavité, ce qui signifie que le contenu du kyste est en grande partie composé de débris de kératine acellulaire et d'inclusions de cholestérol. Selon la littérature, la liquéfaction du contenu du kyste est associée à une infection ou à une perte de vascularisation4. Environ 90 % des kystes épidermoïdes intracrâniens sont situés dans le compartiment intradural, bien qu'ils puissent également se produire de manière extradurale dans l'espace intradiploïque des os frontal, pariétal, temporal et occipital5,6,7. Les kystes épidermoïdes se trouvent le plus souvent dans l'angle cérébellopontin (environ 40 % de tous les cas), la région parasellaire (30 %) et le quatrième ventricule (5 à 18 %) et moins fréquemment dans la fosse crânienne moyenne, le diploé ou le canal rachidien1,8,9. Le rôle des compartiments et des structures arachnoïdiennes ne peut être négligé. Les limites de la formation épidermoïde dans une citerne spécifique sont démontrées par les aspects similaires du kyste épidermoïde au moins pendant une période de temps. Une fois que le kyste épidermoïde se développe, les membranes et autres structures arachnoïdiennes, ainsi que les structures neurovasculaires, guideront la poursuite de l'expansion de la tumeur et, par conséquent, l'extension dans différents compartiments sous-arachnoïdiens n'est pas une exception10.

Malgré leur croissance lente, ces tumeurs ont une forte propension à adhérer aux structures neurovasculaires critiques et à provoquer un conflit secondaire à l'effet de masse, entraînant une morbidité importante et une atteinte neurologique3,11. L'évolution de la maladie est classique pendant une période asymptomatique prolongée, jusqu'à ce que les capsules tumorales commencent à empiéter sur un nerf crânien ou un tissu cérébral éloquent, entraînant un déficit à évolution rapide. L'imagerie par résonance magnétique (IRM) est l'examen de choix, et l'imagerie pondérée en diffusion (DWI) est la séquence la plus utile pour le diagnostic différentiel et le suivi12.

La résection chirurgicale est au premier plan de la prise en charge des patients, notamment parce qu'il n'existe actuellement aucune chimiothérapie concrète ou thérapie ciblée disponible pour ce type de tumeur13. La résection totale brute est essentielle pour minimiser le risque de récidive14, car dans certaines études, l'ablation incomplète de la capsule était associée à des taux de récidive aussi élevés que 93 %15.

L'objectif principal de la présente étude était d'évaluer les caractéristiques démographiques, les manifestations cliniques, la prise en charge chirurgicale et les résultats cliniques des patients atteints de tumeurs épidermoïdes intracrâniennes. À notre connaissance, il s'agit de la première étude à rapporter de telles informations dans une population roumaine. De plus, nous avons cherché à identifier la relation entre la localisation médiane ou paramédiane de la tumeur de la citerne et les paramètres cliniques, tels que le risque de récidive, la durée d'hospitalisation et les taux de complications postopératoires.

Toutes les méthodes ont été réalisées conformément aux directives neurochirurgicales actuelles disponibles. Une étude rétrospective observationnelle a été réalisée sur 36 patients admis au service de neurochirurgie de l'hôpital d'urgence du pays de Cluj-Napoca au cours de la période 2012-2021. Les patients inclus dans cette étude avaient un diagnostic pathologiquement confirmé d'un kyste épidermoïde intracrânien qui a été réséqué chirurgicalement. Tous les patients adultes ainsi que les tuteurs des patients pédiatriques ont donné leur consentement éclairé à la fois pour l'intervention et la participation à cette étude. Concernant les Fig. 2 et 3 du manuscrit, nous avons obtenu le consentement des patients pour publier les images dans une publication en ligne en libre accès, en gardant leurs données personnelles anonymisées. Aucun protocole expérimental n'impliquait de sujets humains ou animaux ou d'échantillons de tissus. Toutes les opérations ont été réalisées par le même neurochirurgien.

Les patients ont ensuite été stratifiés en fonction de la localisation de la tumeur à la médiane, à la paramédiane ou à l'extérieur des citernes. Les citernes médianes comprenaient le quatrième ventricule, la citerne magna, les citernes interpédonculaire, péricalleuse, suprasellaire, chiasmatique, quadrigéminale et cérébello-médullaire. Les citernes paramédianes ont été définies comme les citernes cérébellopontines, ambiens, carotidiennes et sylviennes.

D'autres critères d'inclusion incluaient les patients qui se sont présentés aux examens périodiques recommandés et qui ont eu un suivi postopératoire d'au moins 6 mois. S'agissant d'une étude observationnelle, le protocole a été exempté d'approbation par le comité d'éthique de l'Université de médecine et de pharmacie « Iuliu Hatieganu ».

Une résection microscopique a été réalisée chez tous les patients. Une résection totale brute (RTG) était envisagée si la lésion était complètement retirée ainsi que sa capsule et qu'aucune tumeur résiduelle n'était visible sur l'IRM postopératoire à 3 mois (séquences DWI) ; elle était appelée résection subtotale (STR) si la totalité de la tumeur était retirée mais qu'une partie de la capsule était laissée ou si seule une partie de la tumeur et de la capsule était excisée. La quantité de tumeur retirée a été déterminée en vérifiant les notes opératoires et l'imagerie de suivi. Une tomodensitométrie cérébrale a été réalisée dans la journée suivant la chirurgie chez tous les patients après l'excision pour rechercher tout saignement dans le lit tumoral et toute autre complication liée à la chirurgie. Tous les patients ont été suivis post-opératoires dans le service ambulatoire de neurochirurgie de notre institut.

Conformément au protocole de la clinique, après l'intervention chirurgicale primaire, les patients ont été évalués par imagerie IRM à 3 mois, 6 mois, 1 an puis annuellement en postopératoire. La récidive tumorale a été évaluée par des séquences DWI qui ont démontré une restriction de diffusion au moment de la récidive dans la zone de résection tumorale et les citernes à proximité immédiate. Si les contrôles d'imagerie IRM montraient une récidive tumorale et que le patient était cliniquement symptomatique, ils étaient soumis à une réintervention chirurgicale. L'exception était les patients asymptomatiques qui étaient suivis périodiquement par imagerie IRM à intervalles de 6 mois, dont certains devenaient candidats à une intervention chirurgicale au moment de l'apparition des symptômes. Les autres cas ne se sont pas traduits par un besoin de réintervention chirurgicale car les patients continuaient d'être asymptomatiques. Chez les patients subissant une réintervention chirurgicale, la cicatrisation postopératoire a déformé l'anatomie normale et oblitéré les plans de dissection. Les kystes épidermoïdes récurrents deviennent plus adhérents aux structures neurovasculaires critiques voisines, faisant ainsi de la résection une procédure à haut risque. L'évolution des patients était caractérisée par une aggravation des déficits neurologiques préopératoires. Après la sortie, un suivi a été effectué selon le protocole de la clinique.

Toutes les données de l'étude ont été analysées à l'aide d'IBM SPSS Statistics 25 et illustrées à l'aide de Microsoft Office Excel/Word 2013. Les variables qualitatives ont été écrites sous forme de nombres ou de pourcentages et ont été testées à l'aide des tests exacts de Fisher. Des tests Z avec correction de Bonferroni ont été utilisés pour détailler davantage les résultats obtenus dans les tableaux de contingence.

Cette étude rétrospective impliquant des participants humains était conforme aux normes éthiques du comité de recherche institutionnel et national et à la déclaration d'Helsinki de 1964 et à ses amendements ultérieurs ou à des normes éthiques comparables. Le comité d'éthique de la recherche de l'Université de médecine et de pharmacie Iuliu Hatieganu de Cluj-Napoca a confirmé qu'aucune approbation éthique n'était nécessaire.

Le groupe d'étude comprenait 36 patients âgés de 1 à 73 ans avec un âge médian de 40,4 ans. Dans notre série, les kystes épidermoïdes présentaient une légère prédilection masculine (femmes - 44,4 %, hommes - 55,6 %). La durée moyenne d'hospitalisation était de 11,64 jours (entre 1 et 2 semaines), avec une médiane de 10 jours. La plupart des kystes des patients étaient localisés dans la région sous-tentorielle (47,2 %) avec une prédilection pour l'angle ponto-cérébelleux (38,9 %). Selon la répartition anatomique des kystes épidermoïdes, dans notre étude, 38,9% des cas étaient localisés au niveau de l'angle ponto-cérébelleux, 19,4% des cas étaient localisés au niveau du IVème ventricule, 13,9% des cas étaient localisés au niveau de la région temporale, 11,1% des cas étaient localisés au niveau du lobe frontal, 8,3% des cas étaient localisés au niveau de la région sellaire et parasellaire, et 8,3 % des cas étaient localisés dans d'autres régions, comme la région orbitaire, la région pariétale ou la citerne pontique. L'échelle de Glasgow (GCS) à l'admission était de 15 points chez 34 patients et de 14 points chez 2 patients. La plupart des patients ont signalé une apparition insidieuse des symptômes (77,8 %).

Les symptômes neurologiques les plus fréquemment observés sont présentés dans la Fig. 1 et comprenaient des maux de tête transitoires (77,8 %), des étourdissements (36,1 %), une paralysie du CN (nerf crânien) VII (19,4 %), des difficultés auditives du CN VIII (19,4 %) et des signes cérébelleux (19,4 %).

Répartition des patients stratifiée par symptomatologie.

L'hydrocéphalie était présente chez 16,7 % et 19,4 % des patients en pré et postopératoire, respectivement. Dans un petit sous-ensemble de patients (16,7 %), l'hydrocéphalie a échoué à la prise en charge pharmacologique et a nécessité la mise en place d'un shunt, tandis qu'un patient a présenté une hydrocéphalie transitoire qui a répondu à une prise en charge conservatrice. Chez tous les patients présentant une hydrocéphalie communicante postopératoire, un drain lombaire a été placé pendant environ 4 à 5 jours pour drainer toute substance induisant une fibrose ou tout caillot sanguin et favoriser la formation d'un nouveau LCR. Si aucune résolution de l'hydrocéphalie n'a été constatée, des procédures permanentes de dérivation du LCR ont été envisagées. Les 6 patients ayant tous une hydrocéphalie communicante, un shunt ventriculopéritonéal a été proposé dans tous les cas. Sur les 83,3 % de patients ayant bénéficié d'une résection totale, 5 patients ont développé une hydrocéphalie postopératoire. Parmi les 16,7 % de patients ayant bénéficié d'une résection subtotale, 2 patients ont développé une hydrocéphalie postopératoire. Dans notre série, nous avons eu 6 patients avec une hydrocéphalie à la présentation. Deux patients ont présenté une hydrocéphalie triventriculaire et une obstruction vue à l'imagerie évoquant une hydrocéphalie non communicante (mécanisme obstructif). Quatre patients ont présenté une hydrocéphalie tétraventriculaire et aucune obstruction évidente à l'imagerie évoquant une hydrocéphalie communicante. Dans les cas d'hydrocéphalie communicante, le mécanisme proposé implique une méningite chimique, une inflammation ultérieure et une réaction granulomateuse dans les villosités arachnoïdiennes avec une absorption altérée du LCR. Cependant, un déversement subclinique du contenu du kyste peut se produire sans manifestation évidente de méningisme. De plus, des mécanismes complexes avec une absorption à la fois obstructive et réduite sont possibles. Une résection totale brute a été réalisée dans les six cas. Sur ces six patients, quatre ont continué à avoir une hydrocéphalie persistante après la chirurgie, et deux patients avaient une hydrocéphalie résolue. Dans notre série, nous avons inclus un total de sept patients présentant une hydrocéphalie postopératoire. En dehors des quatre cas évoqués ci-dessus, trois cas d'hydrocéphalie de novo ont été observés sans composante obstructive.

Le taux global de complications postopératoires était de 38,9 % et incluait une hydrocéphalie persistante (6 cas), une méningite chimique aseptique (2 cas), une parésie du NC VII et VIII (1 cas), un pseudoméningocèle (1 cas), une dysarthrie (1 cas), un hématome sous-dural aigu et des convulsions (1 cas), une hydrocéphalie transitoire et un hygrome sous-dural (1 cas) et une embolie pulmonaire (1 cas). Dans notre étude, 8 des patients avaient une durée des symptômes comprise entre 1 et 4 ans ; le taux global de complications postopératoires dans ce sous-groupe de patients était de 25 % (2 cas) et comprenait une méningite chimique aseptique (1 cas) et une embolie pulmonaire (1 cas). Dix des patients avaient une durée des symptômes inférieure à 1 mois ; le taux global de complications postopératoires dans ce sous-groupe de patients était de 70 % (7 cas) et comprenait une hydrocéphalie persistante (4 cas), une pseudoméningocèle (1 cas), une dysarthrie (1 cas), un hématome sous-dural aigu et des convulsions (1 cas). La précipitation des symptômes (moins d'un mois) était associée à un taux plus élevé de complications postopératoires (p = 0,026) ; aucune association n'a été trouvée entre les patients symptomatiques de longue date (plus de 1 an) et le taux de complications postopératoires (p = 0,44).

Dans 30 cas, une résection totale brute était réalisable, tandis que chez les autres patients, seule une résection sous-totale a été obtenue. Les approches chirurgicales les plus couramment utilisées comprenaient les approches rétrosigmoïdienne (36,1 %), sous-frontale (19,4 %), télovélienne (19,4 %) ou autre (25,1 %) (p. ex., approche frontale, sous-temporale, transcorticale, orbitale latérale, combinaison sylvienne et rétrosigmoïde). Dans 88,9 % des cas, une amélioration des symptômes a été observée avec une valeur moyenne de Glasgow Outcome Scale (GOS) de 4,61. Dans notre étude, la résection totale brute était réalisable dans 30 cas (83,3 %) (Fig. 2). Une récidive tumorale a été observée chez 22,2 % (8 cas) des patients dans les cas de résection partielle et totale (Fig. 3), avec un délai médian de récidive de 7,5 ans. La période de suivi était comprise entre 6 mois et 10 ans. Concernant le statut de résection des 8 patients qui ont eu une récidive, 5 d'entre eux ont bénéficié d'une résection totale brute à la première intervention, tandis que 3 d'entre eux ont bénéficié d'une résection subtotale. L'hydrocéphalie préopératoire a été observée chez 37,5 % des patients du groupe récidive, tandis que l'hydrocéphalie postopératoire a été présentée par 50 % des patients du groupe récidive.

Patient 1, kyste épidermoïde du IVe ventricule : images (a–c) – IRM préopératoire (T1 DWI en séquences sagittale, axiale et coronale) révélant une masse hypodense, respectivement hyperdense en DWI, remplissant le quatrième ventricule ; IRM de suivi à 3 mois : les images (d–f) (séquences T1 et DWI) montrent une résection macro-totale sans rémanence au niveau du plancher du quatrième ventricule ; images (g) et (h) - aspect peropératoire, abord sous-occipital médian.

Patient 2, kyste épidermoïde récurrent de l'angle ponto-cérébelleux, IRM préopératoire (réalisée en 2015). Les images (a) et (b) des séquences T2 et T1, respectivement, ont révélé un kyste épidermoïde situé dans l'angle ponto-cérébelleux droit. L'IRM de suivi à trois mois (images c et d - séquence DWI et séquences T2, respectivement) a montré une résection subtotale avec un petit résidu situé profondément dans le pédoncule cérébelleux moyen droit. Le patient était asymptomatique, il a donc été surveillé périodiquement par IRM à intervalles de 6 mois. La dernière IRM réalisée en 2022 montrait une importante masse tumorale récidivante, mais le patient était neurologiquement stable et demandait une réintervention tardive (image e—séquence T2 et image f—séquence T1).

Alors que la répartition entre les citernes médiane et paramédiane était similaire dans notre cohorte (Tableau 1), plusieurs paramètres cliniques étaient corrélés à la localisation tumorale. La localisation dans les citernes médianes était associée à l'hydrocéphalie lors de la présentation, à une hospitalisation prolongée et à l'incidence de l'hydrocéphalie postopératoire (tableau 2). Une analyse multivariée plus poussée a révélé que l'hydrocéphalie postopératoire et l'âge < 40 ans étaient des facteurs pronostiques de la présence d'une récidive tumorale à long terme (Tableau 3).

Dans l'expérience chirurgicale de l'auteur principal (I. St. Florian) ces 10 dernières années, les kystes épidermoïdes représentent 0,85 % (36 sur 4233) des tumeurs cérébrales opérées. Malgré leur nature bénigne, les tumeurs épidermoïdes intracrâniennes peuvent être difficiles à gérer en raison de leur tendance à adhérer aux structures neurovasculaires critiques, ce qui oblige à une gestion conservatrice. Le fait de ne pas retirer la totalité de la capsule proliférative de la tumeur multiplie par sept les taux de récidive (jusqu'à 21 %), comme l'ont rapporté Shear et al. dans une méta-analyse de 691 patients19. Dans les cas non résécables ou récidivants, une radiothérapie adjuvante peut être pertinente20. De plus, les adhérences et le tissu cicatriciel entravent considérablement les taux de réussite des réopérations, qui ont été signalés comme étant aussi bas que 16,7 % contre 73 % dans les cas de novo2,19.

Dans notre étude, l'âge médian à la présentation était de 40,4 ans avec une prédilection de 1,2:1 pour affecter les hommes par rapport aux femmes, ce qui est à égalité avec d'autres grandes séries de cas rapportées dans la littérature2,19,21,22 où les kystes épidermoïdes deviennent généralement symptomatiques au cours de la quatrième décennie de la vie. Les symptômes sont entraînés par la compression des structures locales et sont basés sur l'emplacement de la tumeur - dans notre cohorte, les maux de tête chroniques réfractaires, les étourdissements et les paralysies des nerfs crâniens étaient les signes les plus courants. La durée médiane des symptômes était de 90 jours, avec des valeurs minimales et maximales de 4 jours et 4 ans, respectivement. La stratification des patients en cohortes plus jeunes (< 40 ans, n = 13) et plus âgées (≥ 40 ans, n = 23) a révélé des différences dans la présentation des symptômes aigus par rapport aux symptômes chroniques. Chez les patients plus jeunes, le début des symptômes était aigu dans 38,46 % des cas, les symptômes ayant duré moins d'un mois et tous les patients ont montré des signes d'augmentation de la pression intracrânienne (PIC) à l'admission. Chez les patients plus âgés, l'apparition des symptômes était aiguë dans seulement 13,04% des cas, dans lesquels les symptômes ont duré moins de cinq mois et ont été causés par un effet de masse, une augmentation de l'ICP ou les deux.

Une partie importante de la littérature établit un lien entre la névralgie du trijumeau et la déficience auditive et l'apparition de symptômes plus aigus23,24,25,26. Cependant, dans notre étude, la névralgie du trijumeau et la surdité étaient présentes chez respectivement 5,6 % et 19,4 % des patients chez lesquels le début des symptômes était insidieux (plus d'un mois).

L'apparition rapide des symptômes était également corrélée à la présence d'hydrocéphalie23. L'hydrocéphalie a été rapportée chez 16,7 % de nos patients à l'admission ; la moitié d'entre eux ont présenté des symptômes d'apparition soudaine (plusieurs jours), tandis que l'autre moitié a signalé une apparition progressive sur environ un mois. Chez les patients hospitalisés pour hydrocéphalie, dans 66,66 % des cas, l'hydrocéphalie a persisté en postopératoire (hydrocéphalie tétraventriculaire - 2 cas, hydrocéphalie triventriculaire - 2 cas) avec nécessité de gestes de dérivation du LCR sous forme de shunt ventriculopéritonéal dans les 4 cas. De plus, il y a eu trois autres nouveaux cas d'hydrocéphalie tétraventriculaire dans le cadre postopératoire, nécessitant un shunt dans deux cas.

Les lésions épidermoïdes intracrâniennes siègent le plus souvent dans la région sous-tentorielle (47,2 %), avec une prédilection pour l'angle ponto-cérébelleux (38,9 %). Selon d'autres études24,27, ces lésions sont les troisièmes lésions les plus fréquentes de l'angle ponto-cérébelleux après les méningiomes et les neurinomes de l'acoustique. Dans notre étude, nous avons trouvé une association statistiquement significative (P = 0,006) entre la localisation de la tumeur sous-tentorielle et l'incidence des complications postopératoires (78,6 %), qui était étonnamment plus élevée que celle des tumeurs supratentorielles (7,1 %). Ceci est cohérent avec des études similaires qui ont évalué les complications des tumeurs après une chirurgie épidermoïde dans la fosse postérieure22,28.

Après les paralysies transitoires du CN, la méningite aseptique est la deuxième complication postopératoire la plus fréquente19. Cette séquelle survient secondairement au déversement de matière irritante de la tumeur dans l'espace sous-arachnoïdien - une résection incomplète de la capsule peut également contribuer à cette incidence2. L'incidence de la méningite peut être réduite par une résection radicale7,23,27,29. Cette complication a été observée chez deux patients (8 et 11 ans) après résection subtotale de la tumeur, qui s'est améliorée après drainage lombaire et traitement par dexaméthasone pendant 7 jours après la chirurgie. Dans ces deux cas, la tumeur était localisée dans les citernes cérébellopontino-cérébello-médullaires et dans la citerne pontique, provoquant des déficits du CN.

Étant donné que la localisation la plus courante de la tumeur est l'angle ponto-cérébelleux, l'approche rétrosigmoïdienne est une approche opératoire importante pour les tumeurs épidermoïdes1,30. Dans notre cohorte, nous avons utilisé cette approche lorsque la tumeur était localisée dans les citernes cérébellopontines, ambiantes ou cérébello-médullaires - une craniotomie sous-occipitale latérale (rétrosigmoïde) a été réalisée avec des patients placés en position assise. Pour les tumeurs situées dans le quatrième ventricule, la citerne quadrigéminale et la citerne magna, nous avons réalisé une craniotomie sous-occipitale médiane avec des patients placés en position assise. Dans la série actuelle, nous avons documenté un cas d'embolie pulmonaire secondaire à l'utilisation de la position assise. Dans les cas où la craniotomie sous-occipitale médiane a été choisie, deux patients ont développé un hygrome sous-dural et un pseudoméningocèle, qui ont été gérés avec succès par un drainage lombaire.

Dans 19,4 % des cas, un abord ptérional ou un abord frontolatéral plus limité a été utilisé pour atteindre les tumeurs des citernes chiasmatique, suprasellaire et carotidienne. Bien que les convulsions postopératoires soient plus fréquentes après ablation tumorale par voie sous-temporale28,31, nous avons néanmoins rencontré un cas de convulsions postopératoires transitoires et d'hématome sous-dural aigu après avoir utilisé la voie sous-frontale pour retirer une tumeur épidermoïde de la citerne chiasmatique. L'abord paramédian frontal a été utilisé pour les tumeurs situées dans la citerne péricalleuse et l'espace sous-arachnoïdien, tandis que l'abord sous-temporal a été utilisé pour atteindre les tumeurs situées dans l'ambiens et les citernes interpédonculaires.

En tant que thème neuro-oncologique général, la résection totale brute offre un traitement définitif et atténue considérablement le risque de récidive tumorale. Ce concept est particulièrement pertinent pour les tumeurs épidermoïdes intracrâniennes, où la résection sous-totale donne des taux de récidive globaux allant jusqu'à 22 %19. En outre, une analyse groupée de quatre séries de cas (n = 71) n'a trouvé aucune différence statistiquement significative dans les taux de complications transitoires ou permanentes entre la résection brute totale et la résection sous-totale. Alors que la marge de résection doit être soigneusement équilibrée contre les déficits neurologiques iatrogènes précipitants, lorsque la résection sous-totale n'est pas réalisable, elle peut encore laisser présager des taux de complications qui sont comparables à la résection totale brute2,14,27,32. Le rehaussement capsulaire préopératoire, le diamètre > 4,5 cm, la calcification et la distribution multicompartimentale ont déjà été identifiés comme des facteurs prédictifs de récidive tumorale13. En cas de résection subtotale, les fragments de capsule adhérents aux structures neurovasculaires doivent être dévitalisés pour réduire le risque de récidive33. Dans notre étude, la résection totale brute était réalisable dans 30 cas (83,3 %). Une récidive tumorale a été observée chez 22,2 % des patients et a été rapportée dans les cas de résection totale et sous-totale, avec un délai médian de récidive de 7,5 ans. Dans les cas récurrents, nous n'avons trouvé aucun cas de transformation maligne.

La complication postopératoire permanente la plus fréquente dans la littérature, ainsi que dans notre cohorte, est l'hydrocéphalie qui a nécessité un shunt13,34. Pour apprécier le lien entre la localisation anatomique et l'incidence de l'hydrocéphalie pré- et postopératoire dans notre cohorte, nous avons classé et évalué la distribution tumorale par citernes médiane et paramédiane. Tous les kystes provenant de la citerne interpédonculaire, de la citerne péricalleuse, de la citerne suprasellaire, de la citerne chiasmatique, de la citerne quadrigéminale, du 4e ventricule, de la citerne magna et de la citerne cérébello-médullaire ont été classés comme kystes de la ligne médiane. Les kystes provenant de la citerne ponto-cérébelleuse, de la citerne ambiante, de la citerne carotide et de la citerne sylvienne ont été classés comme kystes paramédians16,17,18. Dans notre étude, la distribution tumorale entre les citernes médiane et paramédiane était relativement proche (Tableau 1), contrairement à d'autres études qui rapportaient une affinité des kystes épidermoïdes pour la localisation paramédiane35,36. L'hydrocéphalie obstructive est plus fréquente dans les tumeurs de la ligne médiane, car les tumeurs paramédianes sont moins susceptibles d'empiéter sur les voies de circulation du LCR37,38. Cependant, l'hydrocéphalie obstructive peut également être une conséquence d'épisodes répétés de méningite aseptique légère, où la dissémination du contenu du kyste dans l'espace sous-arachnoïdien provoque une hydrocéphalie persistante secondaire à la cicatrisation des villosités arachnoïdiennes39,40,41,42. Dans notre étude, les patients atteints d'hydrocéphalie à la première présentation étaient plus susceptibles d'avoir une tumeur de la ligne médiane (40 % contre 0 %, p = 0,005) ; nous avons également trouvé une corrélation positive entre les tumeurs situées dans les citernes médianes et l'hydrocéphalie postopératoire (85,7 % versus 31 %, p = 0,046). Les tumeurs de la ligne médiane localisées au quatrième ventricule étaient les plus susceptibles de présenter une hydrocéphalie préopératoire nécessitant un shunt postopératoire, mais certaines études décrivent des tumeurs épidermoïdes du quatrième ventricule sans hydrocéphalie27,39 ou rapportent la disparition des symptômes après la chirurgie27,43,44.

Le mécanisme proposé dans tous les cas d'hydrocéphalie communicante postopératoire était une altération de l'absorption du LCR via une méningite chimique. Dans les cas où la capsule tumorale adhère fermement aux structures environnantes, nous n'avons pas effectué de dissection ou de coagulation de cette partie de la capsule. La méningite chimique peut survenir par déversement du contenu du kyste pendant l'opération; ces cas sont généralement transitoires et spontanément résolutifs et peuvent être gérés avec succès avec des stéroïdes. À notre avis, l'hydrocéphalie est un facteur pronostique de récidive (p = 0,030), influençant le devenir du patient (p = 0,024). Malgré une résection adéquate, les kystes épidermoïdes ont une prédilection pour récidiver en raison d'une maladie microscopique résiduelle souvent difficile à éliminer. Ces restes peuvent servir de nidus pour la repousse via une desquamation continue. Heureusement, ces kystes ne se repeuplent pas avec une croissance exponentielle mais ont plutôt un schéma linéaire de desquamation qui peut obliger les patients à subir une deuxième intervention chirurgicale plus tard dans la vie lorsqu'ils présentent à nouveau des symptômes. Cependant, cette desquamation continue peut être responsable d'une inflammation soutenue et d'une hydrocéphalie subséquente. Dans de tels cas avec résection totale grossière mais restes microscopiques actifs, l'apparition d'une hydrocéphalie peut précéder une récidive2,39,40,41,42,43,44,45.

La localisation médiane de la tumeur était également associée à une hospitalisation prolongée dépassant 10 jours (86,7 % versus 25 %, p = 0,032), ce qui est attendu compte tenu de la charge symptomatique pré- et postopératoire plus élevée chez ces patients. Environ la moitié des patients admis pour plus de 10 jours ont également eu, en moyenne, au moins une complication postopératoire. La précipitation des symptômes (moins d'un mois) était associée à un taux plus élevé de complications postopératoires (p = 0,026) ; aucune association n'a été trouvée entre les patients symptomatiques de longue date et le taux de complications postopératoires (p = 0,44). Il n'y avait aucune association statistiquement significative entre l'emplacement de la tumeur et le sexe (p = 1,000), l'âge du patient (p = 0,068), l'apparition des symptômes aigus ou chroniques (p = 0,734) ou la durée des symptômes (p = 0,856). Cependant, il y avait une corrélation entre l'âge ≥ 40 ans et la localisation tumorale paramédiane (82,4 % versus 46,7 %) et vice versa - âge < 40 ans et localisation tumorale médiane (53,3 % versus 17,6 %). Cette disparité pourrait s'expliquer par l'incidence plus élevée d'hydrocéphalie obstructive dans les tumeurs médianes, où des volumes tumoraux plus petits sont nécessaires pour précipiter des symptômes aigus secondaires à l'obstruction de l'écoulement du LCR. En revanche, les tumeurs paramédianes ont une période de croissance latente plus longue, où le tissu cérébral adjacent normal comprimé et/ou atrophié peut accueillir des volumes tumoraux plus importants sans la présence de symptômes critiques37,38.

L'analyse multivariée a suggéré que la localisation médiane versus paramédiane n'avait aucune influence sur les taux de récidive (p = 0,734). Bien que l'étendue de la résection soit un facteur pronostique de récidive bien établi, ce critère n'a pas atteint la signification statistique dans notre étude (p = 0,109), probablement en raison de la petite taille de l'échantillon. Au contraire, l'incidence de l'hydrocéphalie postopératoire était fortement associée à la récidive (50 % contre 10,7 %, p = 0,030) - cela était particulièrement pertinent chez les patients de < 40 ans, chez qui l'intervalle de récidive était inférieur à celui des patients de ≥ 40 ans (2,67 ± 1,52 ans contre 11,2 ± 3,96 ans, p = 0,013). Dans notre étude, les taux de récidive chez les patients ayant subi une résection subtotale étaient d'environ 50 % sur une période de suivi de cinq ans, ce qui est cohérent avec les études précédemment rapportées41,42,43.

Malgré leur biologie bénigne, les tumeurs épidermoïdes intracrâniennes primitives sont des entités cliniques difficiles en raison de leurs statistiques de récurrence, du manque d'options de traitement systémique et des taux élevés de complications postopératoires, même chez les patients avec une résection subtotale plus épargnée.

À notre connaissance, il s'agit de la première étude dans la littérature à évaluer la relation entre les kystes épidermoïdes et la localisation médiane versus paramédiane. Pour les kystes épidermoïdes médians découverts accidentellement ou avec des symptômes mineurs chez des patients plus jeunes, une attention particulière doit être accordée en raison du risque accru de développer une hydrocéphalie, ce qui entraîne un degré plus élevé de récidive tumorale en moins de 5 ans après la chirurgie. Pour ces patients, de notre point de vue, tant le neurologue que le neurochirurgien qui suivent le patient doivent réévaluer le patient aussi souvent que possible pour poser au plus vite la question du traitement chirurgical.

Les ensembles de données analysés au cours de la présente étude sont disponibles auprès de l'auteur correspondant sur demande raisonnable.

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Les auteurs tiennent à remercier Ioana Robu, École doctorale de l'Université de médecine et de pharmacie "Iuliu Hatieganu" Cluj-Napoca, pour avoir aidé à préparer ce manuscrit. Le Programme Opérationnel de Compétitivité du Ministère des Fonds Européens de Roumanie, contrat no. 231/15.04.2020, code MY SMIS 124831, a fourni la base de données pour cette recherche.

Les auteurs déclarent qu'aucun fonds, subvention ou autre soutien n'a été reçu lors de la préparation de ce manuscrit.

Ces auteurs ont contribué à parts égales : Maria Mihaela Pop et Ioan Stefan Florian.

Département de neurochirurgie, Université de médecine et de pharmacie Iuliu Hatieganu, Cluj-Napoca, Roumanie

Maria Mihaela Pop, Dragos Bouros, Ioan Alexandru Florian & Ioan Stefan Florian

Clinique de neurochirurgie, hôpital clinique d'urgence du comté de Cluj, Cluj Napoca, Roumanie

Maria Mihaela Pop, Ioan Alexandru Florian & Ioan Stefan Florian

Laboratoire de neuro-oncologie moléculaire, Département de neurologie, Hôpital universitaire de Zurich, Zurich, Suisse

Artiom Klimko

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MMP, IAF et AK ont contribué à la conception de l'étude. MMP et DB ont apporté des contributions substantielles à l'acquisition, l'analyse et l'interprétation des données. MMP a rédigé la première ébauche du manuscrit. MMP, AK et IAF ont rédigé des sections du manuscrit. Tous les auteurs ont contribué à la révision du manuscrit, lu et approuvé la version soumise. St. I. Florian a été un mentor qui a également contribué à ce travail, participant à la conception, à la rédaction et à l'approbation de la version finale.

Correspondance à Dragos Bouros.

Les auteurs ne déclarent aucun intérêt concurrent.

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Réimpressions et autorisations

Pop, MM, Bouros, D., Klimko, A. et al. Kystes épidermoïdes intracrâniens : entités bénignes à comportement malin : expérience de 36 cas. Sci Rep 13, 6474 (2023). https://doi.org/10.1038/s41598-023-33617-x

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Reçu : 14 juin 2022

Accepté : 15 avril 2023

Publié: 20 avril 2023

DOI : https://doi.org/10.1038/s41598-023-33617-x

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